Fístulas aorto-entéricas secundárias: caso clínico
Introdução
A comunicação direta entra a aorta e o tracto gastro-intestinal (TGI),
permanece uma das mais temidas complicações aórticas que um Cirurgião Vascular
pode enfrentar. Se a fístula ocorrer em território de uma aorta abdominal
doente intitula-se primária, por sua vez se a fístula ocorrer em território
previamente sujeito a reconstrução aórtica, denomina-se secundária.
A primeira descrição de uma fístula aorto-entérica (FAE) primária entre a aorta
infra-renal e o duodeno foi publicada em 1829 por Sir Astley Cooper1, o
primeiro caso de FAE secundária foi descrito em 1953 por Brock2 e a primeira
cirurgia bem sucedida foi realizada em 1958 por MacKenzie3.
Desde a crescente introdução de materiais protésicos para tratamento de
patologia aórtica que o número de FAE secundárias em muito ultrapassou o número
de FAE primárias. A análise direta de FAE secundárias tem sido dificultada pela
sua rara ocorrência (< 1%) depois de cirurgias aórticas reconstrutivas, uma vez
que as FAE correspondem a um pequena fração (20-25%) da possível apresentação
das infeções aórticas descritas na maioria das sérias4-6.
Infeções do enxerto aórtico tendem a afectar sobretudo materiais protésicos
colocados para o tratamento de aneuris mas da aorta abdominal em rotura ou
reparações aórticas complicadas por hematoma, trombose ou infeção da ferida
cirúrgica7.
Busuttil e colaboradores relataram que correção de aneurismas rotos esteve
associada a uma incidência de 1,7% de FAE em vez de 0,7% observada na cirurgia
eletiva de correção de aneurismas e de apenas 0,2% após a reconstrução aórtica
eletiva para a doença oclusiva aorto-ilíaca oclusiva8.
Neste contexto os autores apresentam um caso clínico raro onde foi efectuado
com sucesso o tratamento cirurgico clássico de uma FAE secundária.
Caso clínico
Doente do sexo feminino de 80 anos de idade, com antecedentes hipertensão
arterial e de doença arterial periférica, tendo já sido submetida a cirurgia de
recons trução aórtica através de bypass aorto-bifemoral (com prótese de Dacron®
para tratamento de doença aorto-ilíaca, realizada 6 anos antes), foi
transferida de um Hospital secundário para a urgência de Gastroenterologia do
Hospital de S. João, por quadro de hemorragia digestiva alta. À sua chegada, a
doente apresentava-se sem queixas, apirética, hemodinâmicamente estável e com
valor de hemoglobina de 8,5 g/dL, leucocitose de 16,39 × 109/L e neutrofília de
89.8%.
Foi realizada uma esofagogastroduodenoscopia que mostrou abundante conteúdo
hemático no estômago e no lúmen intestinal da 3ª porção do duodeno (D3),
observou-se enxerto protésico de Dacron® de bypass aorto-bifemoral prévio (fig.
1). De seguida dada a estabilidade clínica apresentada e para melhor avaliação
do processo patológico efetuou uma angio-TC onde se observou a prótese aórtica
em continuidade com bolhas de gás situadas no interior do duodeno (fig._2). Foi
então efetuada cirurgia urgente, com a intervenção conjunta das especialidade
de Cirurgia Vascular e de Cirurgia Geral, foi administrada profilaxia
antibiótica pré-operatória composta por Teicoplanina 400 mg e Cefazolina 2 g EV
e realizado um bypass axilo-bifemoral (prótese de 8 mm) direito, seguido de
laparotomia xifo-púbica com duodenectomia segmentar, bypass duodeno-jejunal,
remoção parcial do bypass aorto-bifemoral prévio (fig._3), desbridamento
tecidual e consequente laqueação aórtica com monofila mento. Durante a cirurgia
foi feito um uso liberal de solução de Betadine® (B. Braun, Melsungen AG,
Germany) na região retroperitoneal. No período intra-operatório a doente man
teve-se hemodinâmicamente estável, tendo efectuado apenas 2 U de glóbulos
vermelhos.
A doente esteve internada numa Unidade de Cuidados Intensivos durante 5 dias
onde iniciou e tolerou alimentação líquida ao 5º dia pós-operatório, no final
do qual foi transferida para uma Unidade de Cuidados Intermédios Cirurgicos
onde permanceu 32 dias.
Por isolamente de E. coli e fungos leveduriformes nas hemoculturas intra-
operatórias a doente efectuou 35 dias de Imipenem, Vancomicina e Fluconazol.
Ao 10º dia de internamento instalou-se quadro sético em consequência de
coleções abdominais peri-aórticas, e por períodos transitórios de hipotensão a
doente desenvolve isquemia irreversível do membro inferior direito ao 13º dia.
Após drenagem percutânea das coleções intra-abdominais e após vários dias de
terapêutica antibiótica a doente melhorou dos parâmetros analíticos (já sem
leucocitose e diminuição drástica do valor da proteína C reativa), clínicos
(com apiréxia sustentada) e imagiológicos (diminuição franca do tamanho das
coleções abdominais), tendo sido efectuada amputação acima do joelho do membro
inferior direito ao 28º dia e por fim transferida para o internamento.
Ao 40º dia, por queda na enfermaria com traumatismo na região da bacia, a
doente foi novamente operada tendo sido realizada um osteossíntese de fratura
trocantérica esquerda. Sem mais intercorrências, ao 49º dia de internamento a
doente foi então transferida para o hospital de origem.
Um ano após a cirurgia a doente desenvolve flebotrombose poplítea-femoral
esquerda, tendo ficado hipocoagulada com varfine®.
A doente apresenta-se atualmente semi-dependente para as atividades de vida
diárias, (desloca-se em cadeirade-rodas), com bypass axilo-bifemoral
funcionante, sem dor em repouso ou lesão trófica do membro inferior esquerdo
(indice tornozelo-braço de 0,55).
Discussão
As fístulas aorto-entéricas secundárias são uma complicação rara, mas fatal,
após cirurgia da aorta abdominal e permanecem uma das mais desafiantes
entidades patológicas vasculares a tratar.
Fazer um diagnóstico assertivo é portanto extremamente necessário e muitas
vezes difícil.
As manifestações clínicas da FAE, entre as quais a tríade clássica de
hemorragia, sepsis e dor abdominal, raramente são encontradas9. O principal
sintoma desta complicação cirúrgica da reconstrução aórtica é a hemorragia para
o TGI superior10.
O intervalo desde a reconstrução aórtica até ao aparecimento de episódio
hemorrágico é em média de 2 a 6 anos11-13.
A hemorragia gastrointestinal é frequentemente encontrada em conjunto com os
sinais e sintomas de infeção. Apenas um quarto dos doentes terão evidência de
infeção na altura do diagnóstico, sem nenhum episódio hemorrágico concomitante.
Febre e mal-estar generalizado são comuns, mas a quantidade de febre e de
leucocitose são geralmente baixos. Quadro de sépsis ocorre em apenas 27% dos
doentes14.
Se um doente com hemorragia está estável, uma pesquisa mais atempada da fonte
hemorrágica poderá ser realizada. No entanto, atrasos prolongados na avaliação
pré-operatória podem representar perigos uma vez que até 40% dos doentes terão
outro grande episódio hemorrágico dentro de 24 horas15-17.
Tradicionalmente as FAE desenvolvem-se entre a porção proximal do enxerto
protésico aórtico e a 3ª e 4ª porção do duodeno.
O exame auxiliar mais frequentemente utilizado para o diagnóstico de FAE é a
endoscopia digestiva alta. A angio-TC pode ajudar, mostrando sinais sugestivos
de infeção, tal como a presença de gás ou de líquido peri-protésico18.
A maioria dos achados da angio-TC são consistentes com infeção e raramente
mostram fluxo de contraste no percurso do trajeto fístuloso. Apresentam assim
uma sensibilidade (94%) e uma especificidade (85%) elevadas19.
Apesar do mecanismo patogénio exato permanecer altamente especulativo, a erosão
mecânica do material protésico para o intestino adjacente pode ser facilitado
pela falta de tecido retro-peritoneal local, excessiva pulsatilidade de enxerto
redundantemente colocado, ou uma infeção subjacente e indolente do enxerto
protésico20, o que pode promover resposta inflamatória e erosão do intestino
adjacente para a parede abcedada peri-protésica, assim como pode ocorrer
processos infeciosos retro-peritoneais (p.e. pseudoquistos pancreáticos e
abcessos diveticulares)7.
Enxertos protésicos estéreis aquando da entrada no campo operatório podem ser
inoculados durante a cirurgia, quer devido a uma complicação cirúrgica quer
devido a uma outra contaminação. Algum tempo depois o crescimento bacteriano
pode ocorrer como resultado de uma redução nos mecanismos imunológicos de
defesa do doente. O que parece corroborar esta teoria é o fato de que a maioria
das bactérias isoladas de infeções de enxertos protésicos da aorta são flora
habitual da pele21.
As bactérias mais frequentemente encontradas em culturas intra-operatórias são
as gram negativas (52%), Gram positivas (21%) e as duas em 21%. A E. coli é a
bactéria Gram negativa mais frequentemente isolada (52%) seguida de espécies da
Klebsiella em 17%. Dos 42% dos doentes com isolamento dos gram positiva a
bactéria S. epidermidis estava presente em metade dos casos7.
Várias medidas podem ser utilizadas para prevenir a infeção bacteriana inicial,
durante a realização de cirurgia aórtica aberta:
1. Proceder a uma adequada desinfeção e isolamento cutâneo no início da
cirurgia.
2. Administração de antibióticos de amplo espectro (cefalosporina de segunda
ou terceira geração) destinadas a flora da pele a ser instituída 1 hora antes
da incisão na pele.
3. Durante a colocação de uma retração fixa, a atenção deve ser dirigida para
evitar compressão indevida e isquémica do duodeno, através da colocação de
compressas húmidas interpostas entre o intestino e os afastadores de metal.
4. Existe um consenso entre experientes Cirurgiões Vasculares que uma
separação adequada entre o intestino e o enxerto protésico colocado, através
da colo cação de tecido retroperitoneal após a reconstrução aórtica é uma
manobra importante para minimizar o risco de desenvolvimento das FAE. Se o
tecido retro-peritoneral for considerado insuficiente poder-se-á utilizar um
retalho de omento maior proveniente do mesocólon transverso e colocá-lo
cuidadosamente entre o enxerto protésico e o duodeno22.
Factores associados com morte prematura normalmente estão relacionados com
chegada do doente em choque, necessidade de suporte transfusional pré-
operatório e neces sidade de clampagem aórtica supra-renal durante a cirurgia7.
Os objetivos do tratamento passam em primeiro lugar pela preservação da vida do
doente e em seguida, pela salvação dos membros. Idealmente ambos os objetivos
devem ser realizados. Os princípios fundamentais do tratamento cirúr gico são o
controle de hemorragia, a reparação do TGI, o controle adequado da infeção e a
manutenção de perfusão distal22.
Se o doente se apresentar com uma hemorragia ativa, o controle da aorta é
imperativo e deve ser efetuado ainda antes da construção do bypass extra-
anatómico, mesmo que esta abordagem possa acarretar algum aumento no risco de
perda do membro e de um tempo de clampagem aórtico prolongado. O abdómen é
normalmente explorado por meio de uma incisão na linha média, mas uma abordagem
retroperitoneal esquerda pode ser utilizada alter-nativamente se for previsível
difícil o controlo da aorta proximal, devido a um curto colo infra-renal. A des
vantagem da abordagem retroperitoneal esquerda, no entanto, é o pior acesso
inferior à artéria ilíaca comum direita e a distal exposição potencialmente
menos favorável para a reparação duodenal. Além disso, se a construção de um
bypass extra-anatómico for necessário, a abordagem retroperitoneal esquerda
pode impedir o uso de um bypass axilo-bifemoral esquerdo22.
Existe controvérsia sobre a melhor abordagem do doente com FAE secundária
porque várias opções de tratamento estão disponíveis, mas todas estão
associadas com risco substancial a curto ou a longo prazo. As opções
disponíveis passam por: (1) reparação local, (2) a remoção do enxerto protésico
isolado, ambas com uma elevada taxa de mortalidade associada (3a) substituição
protésica in situ, (3b) remoção do enxerto protésico com reconstrução com veia
autógena e (4) a revascularização extra-anatómica e remoção do enxerto.
A mortalidade operatória desta patologia varia entre 13-86% com uma taxa de
mortalidade média global de 30-40%. As taxas de amputação são habitualmente
menores que 10% e a sobrevida a longo prazo aproxima-se de 50% em 3 anos22.
Em 2009 Bergqvist fez uma grande revisão de 332 casos de FAE secundários e
concluiu que a melhor proposta terapêutica passava pela revascularização com
bypass axilo-bifemoral e consequente remoção do enxerto protésico aórtico
infetado, que contudo precisava de um doente hemodinamicamente estável23.
É do consenso geral que se existir clara evidência de contamização do enxerto
protésico, que todo o material sintético infetado deva ser ressecado. Esta
contaminação que é bastante mais provável quando a FAE envolvendo o TGI
distal22.
O tecido aórtico infetado deve ser desbridado e a parede aórtica laqueada
usando um fio de sutura (monofilamento) de preferência, em duas camadas22,24.
Se a infeção do enxerto se estender às artérias femorais, como no caso da
colocação de um bypass aorto-bifemoral prévio, enxertos axilo-unifemorais
bilaterais para a artéria femoral superficial, femoral profunda, ou poplítea
pode ser necessária.
Uma variante desta abordagem envolve a utilização de um enxerto composto
consistindo na colocação de um enxerto extra-anatômico sintético num plano do
tecido não contaminado com o componente de enxerto autógeno estendendo-se para
a região contaminada dos vasos femorais. Cuidados devem ser tomados para evitar
a contaminação do componente sintético e o cirurgião deve estar familiarizado
com técnicas como a rotação de retalho do músculo sartório para fornecer
cobertura adequada pelos tecidos musculares aos vasos femorais. A cobertura
anti-biótica apropriada é importante de modo a minimizar o risco de infetar o
enxerto protésico do bypass extra-anatómico, o qual pode ocorrer em cerca de
15-25% dos doentes5,25.
A resseção parcial por nós efectuada foi decidida com base na ausência de
sinais infeciosos na região inguinais, imagens da angio-TC sem evidência de
infeção na região pélvica e inguinal e por achados intra-operatórios
compatíveis com a ausência de infeção dos ramos distais do bypass ABF prévio na
região inguinal e tendo em vista minorar também o tempo operatório.
Gábor Bíró e colaboradores referem no estudo publicado em 2011, que não houve
uma diferença estatisticamente significativa em termos de mortalidade, perda de
membro e de sobrevida livre de infeção aos 3 anos entre a remoção total ou
parcial dos enxertos aórticos infetados24.
Já na década de 80, Vollmar, afirmou que a substituição parcial da prótese
vascular infetada apresentava melhores resultados quando comparada com outros
métodos26.
Técnicas de substituição in situ também foram preconizadas por autores como
Kieffer et al. Este grupo utilizou um "allograft" criopreservado para
substituição de enxer tos protésicos infetados dos quais quase 1/3 por
apresentavam FAE. Contudo 7% destes doentes morreram da infeção residual ou
rotura do "allograft" em 1 a 2 meses após os pro cedimentos de substituição6.
A utilização de condutos criopreservados podem ser adequados em doentes
cuidadosamente selecionados, se o inócuo bacteriano inicial for residual após o
desbridamento do tecido sintético e autógeno infetado e se colonização
bacteriana for suprimida. Os condutos criopreservados são essencialmente
constituídos de colagénio, estes enxertos podem ser particularmente
susceptíveis a bactérias Gram-negativas que produzem enzimas proteolíticas, o
que pode resultar em elevada mortalidade24,27.
Substituições protésicas in situ por outros enxertos protésicos têm sido usados
esporadicamente28.
Enxertos protésicos impregnados com rifampicina, têm sido usados para a
substituição de enxertos aorto-ilíacos29,30, o que parece efetivamente uma
ideia atraente, mas a principal desvantagem desta abordagem é a constatação que
a actividade antibiótica emitida por este método é atualmente de curta
duração31. O desenvolvimento de um melhor sistema de ligação dos antibióticos
aos sistemas de distribuição podem tornar esta abordagem num método de escolha
preferencial.
Nos últimos anos a correção de aneurisma por via endovascular (EVAR) suplantou
em grande proporção as reconstruções aórticas abertas para correção destes aneu
ris mas da aorta abdominal. Curiosamente as FAE após correção endovascular de
aneurisma de aorta abdominal também tem sido relatados em vários casos clínicos
e em pequenas séries32-37.
Isto parece contraditório já que a endoprótese é colocada intraluminalmente e é
completamente envolta pela aorta nativa. Dado o pequeno número de casos de FAE
secundárias após EVAR, conclusões sobre a sua verdadeira etiologia são
difíceis. Ainda assim, teorias sobre uma angulação exuberantemente complicada
do colo aneurismático tentam predizer um fator predisponente.
A continuada pressurização do aneurisma quer por endo-leak ou endotensão pode
resultar em uma pressão pul sá til sustentada do saco aneurismático levando à
erosão duode nal. Além disso, a migração e o kinking de uma endoprótese não tão
bem acoplada, pode desempenhar um papel na ulceração da aorta adjacente e na
formação de FAE eventual. Infeção da endoprótese pode ser também um fator
etiológico importante nestes casos22.
A utilização de endopróteses para o tratamento de FAE secundárias tem sido
relatada por vários autores38-40.
Esta estratégia de implementar uma endoprótese em um enxerto protésico
cirúrgico previamente colocado viola alguns dos princípios do tratamento
cirúrgico identificados anteriormente: (1) a fístula entérica não é tratada, o
que pode levar a uma infeção persistente e uma eventual contaminação da
endoprótese recém-colocada, e o (2) desbridamento retroperitoneal não é
possível. Outras limitações incluem a necessidade de vedar a fístula próximo
das artérias renais, porque a maioria das FAE ocorre perto ao local da
anastomose proximal e da disponibilidade de vários tamanhos de endopróteses
adequadas para diferentes situação anatómicas. Apesar destas limitações, o EVAR
para tratamento de FAE permite o tratamento da hemorragia massiça e do
restabelecimento da perfusão sanguínea às extremidades inferiores com
relativamente menor stress fisiológico em doentes muito debilitados38-40.
El Sakka e seus colaboradores utilizaram endopróteses aórticas para tratar 10
doentes com complicações de cirurgia aberta com uma taxa de mortalidade a 30
dias de 10%41, cinco dos quais com FAE. Após estas intervenções, efetivamente
verificou-se um elevado número de recorrência de episódios séticos.
Danneels e colaboradores relataram o resultado de 15 doentes submetidos a EVAR
para tratamento de FAE. A sua mortalidade aos 30 dias foi zero. No entanto, 9
dos 15 doentes (60%) apresentaram sinais de reinfeção o que obrigou a sete
reoperações, a uma média de 9,5 meses. O que ocorreu apesar do tratamento
antibiótico em curso. Estes autores concluíram que o EVAR para tratamento de
FAE é promissor no curto prazo, mas que as taxas de reinfeção eram altas. Eles
defenderam assim que esta técnica poderá quando possível servir como uma «ponte
para a cirurgia»40.
Outros grupos também documentaram altas taxas de reinfeções tardias após o EVAR
para tratamento das FAE42,43.
George A. Antoniou e colaboradores apresentaram do mesmo modo, um alto índice
de reinfeção e de recorrência hemorrágica pós-operatória nos doentes submetidos
a EVAR para a correção de FAE secundárias. A evidência de sépsis pré-operatória
era indicadora de mau prognóstico44.
Conclusão
Dada a elevada taxa de morbi-mortalida associada ao diagnóstico e tratamento
desta patologia serve este caso clínico para tentar mostrar que uma história
prévia de reconstrução aórtica, a presença de uma longa cicatriz abdominal e
uma recente hemorragia gastrointestinal, devem levantar suspeita da existência
de um FAE secundária, que poderá e deverá ser tratada da maneira mais diligente
possível.
Pelo seu potencial de devastação e de fatalidade, as fístulas aorto-entéricas
devem ser abordadas com alto nível de suspeição, tendo sempre em consideração
que a sobrevida destes doentes depende grandemente do seu estado clínico na
admissão, diagnóstico assertivo e pronta resposta cirúrgica.